Osteopoikiloz nadir bir osteosklerotik displazidir. Etyolojisi ve patogenezi hakkında kesin bir bilgi yoktur. Genellikle asemptomatik bir hastalıktır ve teşhis tesadüfen iskelet sistemi radyografilerinde görülen çok sayıda, küçük, sınırları belirgin, çeşitli şekillerde ve yaygın sklerotik alanların görülmesi ile konulur. Bu makalede bel ağrısı şikayeti ile başvuran iki olgu sunulmuş; sintigrafik tutulum, asimetrik ve nadir tutulum bölgelerinin görüldüğü atipik olgu, tipik olan olguyla birlikte literatür eşliğinde tartışılmıştır.